Head and Neck TumorsHead and Neck TumorsОпухоли головы и шеи2222-14682411-4634Publishing House ABV Press44810.17650/2222-1468-2019-9-4-74-79CLINICAL CASEКЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙAggressive inflammatory myofibroblastic tumor of the tongue (clinical case)Агрессивный вариант воспалительной миофибробластической опухоли языка (клинический случай)https://orcid.org/0000-0003-2095-5931PolyakovA. P.ПоляковА. П.
Russian Federation

3 2nd Botkinsky Proezd, Moscow 125284

125284 Москва, 2-й Боткинский пр., 3

https://orcid.org/0000-0002-8500-8620MordovskyA. V.МордовскийА. В.
Russian Federation

3 2nd Botkinsky Proezd, Moscow 125284

Александр Валентинович Мордовский

125284 Москва, 2-й Боткинский пр., 3

alexmord@live.comhttps://orcid.org/0000-0002-4293-2725RatushnyM. V.РатушныйМ. В.
Russian Federation

3 2nd Botkinsky Proezd, Moscow 125284

125284 Москва, 2-й Боткинский пр., 3

https://orcid.org/0000-0002-7854-9824RebrikovaI. V.РебриковаИ. В.
Russian Federation

3 2nd Botkinsky Proezd, Moscow 125284

125284 Москва, 2-й Боткинский пр., 3

https://orcid.org/0000-0003-1167-5372MatorinO. V.МаторинО. В.
Russian Federation

3 2nd Botkinsky Proezd, Moscow 125284

125284 Москва, 2-й Боткинский пр., 3

https://orcid.org/0000-0002-0909-6278ReshetovI. V.РешетовИ. В.
Russian Federation

Bld. 4, 2 Bolshaya Pirogovskaya St., Moscow 119991

119991 Москва, ул. Большая Пироговская, 2, стр. 4

P.A. Hertzen Moscow Oncology Research Institute – branch of the National Medical Research Radiology Center of the Ministry of Health of RussiaМосковский научно-исследовательский онкологический институт им. П. А. Герцена – филиал ФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр радиологии» Минздрава РоссииI.M. Sechenov First Moscow State Medical University, Ministry of Health of RussiaФГАОУ ВО Первый Московский государственный медицинский университет им. И. М. Сеченова Минздрава России071220199474790702202007022020Copyright ©; 2019, Polyakov A.P., Mordovsky A.V., Ratushny M.V., Rebrikova I.V., Matorin O.V., Reshetov I.V.Copyright ©; 2019, Поляков А.П., Мордовский А.В., Ратушный М.В., Ребрикова И.В., Маторин О.В., Решетов И.В.2019Polyakov A.P., Mordovsky A.V., Ratushny M.V., Rebrikova I.V., Matorin O.V., Reshetov I.V.Поляков А.П., Мордовский А.В., Ратушный М.В., Ребрикова И.В., Маторин О.В., Решетов И.В.https://creativecommons.org/licenses/by/4.0https://ogsh.abvpress.ru/jour/article/view/448

The study objective is to present a rare clinical case of an aggressive myofibroblastic tumor of the tongue.Clinical case. A 24-year-old patient was revealed a 44 × 25 × 50 mm volumetric formation of the left side of the tongue spreading to the contralateral side and bottom of the oral cavity. The patient denied injuries or chronic autoimmune diseases. Additional studies did not reveal failure of other organs or systems. Histological conclusion: malignant spindle-polymorphic cell neoplasm with myxomatosis, perineal growth, muscle fiber infiltration and their death. An immunohistochemistry revealed expression of vimentin, CD34, S100; Ki-67 – 30 % in tumor cells. He was diagnosed with T3N0M0 fibrosarcoma of the tongue. Subtotal resection of the tongue with simultaneous microsurgical plasty via re-activated radiation autograft was performed. According to morphological study of the removed tissues, he was finally diagnosed with an aggressive inflammatory myofibroblastic tumor of the tongue. Observation period at the time of writing was 15 months. The patient eats solid food, sound pronunciation is restored in full. There are no signs of relapse or metastasis.Conclusion. Diagnostics of an inflammatory myofibroblastic tumor of the oral cavity is complex and depends on clinical and morphological features of a particular tumor. We need reliable criteria to differentiate aggressive forms of inflammatory myofibroblastic tumor of the tongue from non-aggressive ones to choose treatment. The main difficulties arise in determining the resection volume and predicting relapse or metastasis.

Цель работы – представить редкий клинический случай агрессивного варианта миофибробластической опухоли языка. Клиническое наблюдение. У пациента 24 лет выявлено объемное образование левой половины языка размерами 44 × 25 × 50 мм с распространением на контралатеральную сторону и дно полости рта. Пациент отрицал травмы или хронические заболевания аутоиммунной природы. Дополнительные исследования не выявили поражения других органов и систем. Гистологическое заключение: злокачественное веретено-полиморфно-клеточное новообразование с участками миксоматоза, перинеальным ростом, инфильтрацией мышечных волокон и их гибелью. При иммуногистохимическом исследовании в клетках опухоли обнаружили экспрессию виментина, CD34, S100; Ki-67 – 30 %. Был установлен клинический диагноз фибросаркомы языка Т3N0M0. Выполнена субтотальная резекция языка с одномоментной микрохирургической пластикой реиннервированным лучевым аутотрансплантатом. По результатам морфологического исследования удаленных тканей поставлен заключительный диагноз агрессивной воспалительной миофибробластической опухоли языка. Период наблюдения на момент написания статьи составил 15 мес. Пациент питается твердой пищей, функция звукопроизношения восстановлена в полном объеме. Признаки рецидива и метастазирования отсутствуют.Заключение. Диагностика воспалительной миофибробластической опухоли полости рта сложна и зависит от клинико-морфологических особенностей конкретной опухоли. Установление надежных критериев дифференцирования агрессивных и неагрессивных форм воспалительной миофибробластической опухоли языка необходимо для выбора метода лечения. Основные трудности возникают при определении объема резекции и прогнозировании рецидива или метастазирования.

inflammatory myofibroblastic tumorALKoral cavitytumor of the tonguesoft tissue neoplasiaвоспалительная миофибробластическая опухольALKполость ртаопухоль языканеоплазии мягких тканейМaskin S.S., Karsanov A.M. Inflammatory tumors of the digestive tract. Onkologiya. Zhurnal im. P.A. Gertsena = P.A. Herzen Journal of Oncology 2014;3(6):72–6. (In Russ.). DOI: 10.17116/oncolog2014672-76.Маскин С.С., Карсанов А.М. Воспалительные миофибробластические опухоли пищеварительного тракта. Онкология. Журнал им. П.А. Герцена 2014; 3(6):72–6. DOI: 10.17116/oncolog2014672-76.Frank G.A. Problems of morphological classification and diagnosis of soft tissue tumors. Prakticheskaya onkologiya = Practical Oncology 2004;5(4):231–6. (In Russ.).Франк Г.А. Проблемы морфологической классификации и диагностики опухолей мягких тканей. Практическая онкология 2004;5(4):231–6.Coffin C.M., Hornick J.L., Fletcher C.D. Inflammatory myofibroblastic tumor: comparison of clinicopathologic, histologic, and immunohistochemical features including ALK expression in atypical and aggressive cases. Am J Surg Pathol 2007;31(4):509–20. DOI: 10.1097/01.pas.0000213393.57322.c7.Narla L.D., Newman B., Spottswood S.S. et al. Inflammatory pseudotumor Radiographics 2003;23(3):719–29. DOI: 10.1148/rg.233025073.Brooks J.K., Nikitakis N.G., Frankel B.F. et al. Oral inflammatory myofibroblastic tumor demonstrating ALK, p53, MDM2, CDK4, pRb, and Ki-67 immunoreactivity in an elderly patient. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2005;99(6):716–26. DOI: 10.1016/j.tripleo.2004.11.023.Lourenço S.V., Boggio P., Simonsen Nico M.M. Inflammatory myofibroblastic tumor of the tongue: report of an unusual case in a teenage patient. Dermatol Online J 2014;18(5):6.Ide F., Shimoyama T., Horie N. Sclerosing inflammatory myofibroblastic tumour of the tongue: an immunohistochemical and ultrastructural study. Oral Oncol 2000;36(3):300–4. DOI: 10.1016/S1368-8375(99)00091-3.Coffin C.M., Watterson J., Priest J.R., Dehner L.P. Extrapulmonary inflammatory myofibroblastic tumor (inflammatory pseudotumor). A clinicopathologic and immunohistochemical study of 84 cases. Am J Surg Pathol 1995;19(8):859–72. DOI: 10.1097/00000478-19950800000001.Buccoliero A.M., Ghionzoli M., Castiglione F. et al. Inflammatory myofibroblastic tumor: clinical, morphological, immunohistochemical and molecular features of a pediatric case. Pathol Res Pract 2014;210(12):1152–5. DOI: 10.1016/j.prp.2014.03.011.Yucel Ekici N., Bayindir T., Kizilay A., Aydin N.E. Inflammatory myofibroblastic tumor: a rare tumor in the tongue. Case Rep Otolaryngol 2013;2013:787824. DOI: 10.1155/2013/787824.Pankaj C., Uma C. How to manage oral inflammatory myofibroblastic tumor (inflammatory pseudotumor)? Oral Dis 2001;7(5):315–6. DOI: 10.1034/j.1601-0825.2001.00696.x.Gleizal A., Ranchere-Vince C., Beziat J.L. Inflammatory myofibroblastic tumour of the tongue: a case report. Br J Oral Maxillofac Surg 2007;45(5):423–4. DOI: 10.1016/j.bjoms.2006.01.005.Coffin C.M., Alaggio R. Fibroblastic and myofibroblastic tumors in children and adolescent. Pediatr Dev Pathol 2012;15(1 Suppl):127–80. DOI: 10.2350/10-12-0944-PB.1.Caporalini C., Moscardi S., Tamburini A. et al. Inflammatory myofibroblastic tumor of the tongue. Report of a pediatric case and review of the literature. Fetal Pediatr Pathol 2018;37(2):117–25. DOI: 10.1080/15513815.2017.1385667.Alassiri A.H., Ali R.H., Shen Y. et al.ETV6-NTRK3 is expressed in a subset of ALK-negative inflammatory myofibroblastic tumors. Am J Surg Pathol 2016;40(8):1051–61. DOI: 10.1097/PAS.0000000000000677.Swain R.S., Tihan T., Horvai A.E. et al. Inflammatory myofibroblastic tumor of the central nervous system and its relationship to inflammatory pseudotumor. Hum Pathol 2008;39(3):410–9. DOI: 10.1016/j.humpath.2007.07.012.Butrynski J.E., D’Adamo D.R., Hornick J.L. et al. Crizotinibin ALK-rearranged inflammatory myofibroblastic tumor. N Engl J Med 2010;363(18):1727–33. DOI: 10.1056/NEJMoa1007056.Tothova Z., Wagner A.J. Anaplastic lymphoma kinase-directed therapy in inflammatory myofibroblastic tumors. Curr Opin Oncol 2012;24(4):409–13. DOI: 10.1097/CCO.0b013e328354c155.Chennouf A., Arslanian E., Roberge D. et al. Efficiency of crizotinib on an ALK-positive inflammatory myofibroblastic tumor of the central nervous system: a case report. Cureus 2017;9(3):e1068.