Head and Neck TumorsHead and Neck TumorsОпухоли головы и шеи2222-14682411-4634Publishing House ABV Press82110.17650/2222-1468-2022-12-3-127-135CLINICAL CASEКЛИНИЧЕСКИЙ СЛУЧАЙAtypical teratoid rhabdoid tumor with intratumoral advancement: significance of active surgical approach in long-term disease (109 months) with metastatic cascadeАтипичная тератоидно-рабдоидная опухоль с внутрижелудочковым распространением: значение активного хирургического подхода при длительном течении болезни (109 мес) с каскадным метастазированиемhttps://orcid.org/0000-0001-6325-716XKarakhanV. B. КараханВ. Б.
Russian Federation

24 Kashirskoe Shosse, Moscow 115522

 

115522 Москва, Каширское шоссе, 24

https://orcid.org/0000-0001-8880-1758ProzorenkoE. V.ПрозоренкоЕ. В.
Russian Federation

24 Kashirskoe Shosse, Moscow 115522

Bld. 2, 8 Trubetskaya St., Moscow 119991

Евгений Владимирович Прозоренко

115522 Москва, Каширское шоссе, 24

119991 Москва, ул. Трубецкая, 8, стр. 2

prozorenko1984@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0003-0879-0791MentkevichG.  L. МенткевичГ. Л.
Russian Federation

4 Sovetskaya St., Tver’ 170100

170100 Тверь, ул. Советская, 4

https://orcid.org/0000-0001-9777-1220DolgopolovI. S.ДолгополовИ. С.
Russian Federation

4 Sovetskaya St., Tver’ 170100

170100 Тверь, ул. Советская, 4

https://orcid.org/0000-0001-5841-7480SevyanN.  V.СевянН. В.
Russian Federation

24 Kashirskoe Shosse, Moscow 115522

Bld. 2, 8 Trubetskaya St., Moscow 119991

115522 Москва, Каширское шоссе, 24

119991 Москва, ул. Трубецкая, 8, стр. 2

https://orcid.org/0000-0003-1766-0032BelovD.  M.БеловД. М.
Russian Federation

24 Kashirskoe Shosse, Moscow 115522

 

115522 Москва, Каширское шоссе, 24

 

N.N. Blokhin National Medical Research Center of Oncology, Ministry of Health of RussiaФГБУ «Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н. Н. Блохина» Минздрава РоссииI.M. Sechenov First Moscow State Medical University, Ministry of Health of RussiaФГАОУ ВО Первый Московский государственный медицинский университет им. И. М. Сеченова Минздрава РоссииTver’ State Medical University, Ministry of Health of RussiaФГБОУ ВО «Тверской государственный медицинский университет» Минздрава России141020221231271351312202213122022Copyright ©; 2022, Karakhan V.B., Prozorenko E.V., Mentkevich G.L., Dolgopolov I.S., Sevyan N.V., Belov D.M.Copyright ©; 2022, Карахан В.Б., Прозоренко Е.В., Менткевич Г.Л., Долгополов И.С., Севян Н.В., Белов Д.М.2022Karakhan V.B., Prozorenko E.V., Mentkevich G.L., Dolgopolov I.S., Sevyan N.V., Belov D.M.Карахан В.Б., Прозоренко Е.В., Менткевич Г.Л., Долгополов И.С., Севян Н.В., Белов Д.М.https://creativecommons.org/licenses/by/4.0https://ogsh.abvpress.ru/jour/article/view/821

The article presents a clinical case of atypical teratoid rhabdoid tumor with one of the longest catamnesis described in literature (109 months) and high quality of life. first, a giant tumor of the frontal lobe with advancement into a lateral ventricle was found in a female patient and totally removed. It was histologically diagnosed as primitive neuroectodermal tumor. Combination treatment consisting of radiotherapy, high-dose polychemotherapy and cellular immunotherapy including intrathecal therapy led to 4-year recurrence-free period. Recurrence of the tumor was resected. The period of the 2nd remission was 34 months. Subsequently, multistage metastasis of the tumor through cerebrospinal fluid tracts of the brain and spinal cord was observed. Twice microsurgical treatment with removal of symptomatic metastases in ventricles Iv and III was performed. In repeat morphological examinations, the tumor was verified as atypical teratoid rhabdoid tumor. The presented clinical case shows the role of active surgical tactics in effective long-term combination treatment of this severe pathology.

В статье представлен клинический случай атипичной тератоидно-рабдоидной опухоли с одним из самых длительных описанных в литературе катамнезом (109 мес) при высоком качестве жизни. у пациентки первоначально обнаружена и тотально удалена гигантская опухоль лобной доли с распространением в боковой желудочек, гистологически диагностированная как примитивная нейроэктодермальная опухоль. Комплексное лечение с включением лучевой терапии, высокодозной полихимиотерапии и клеточной иммунотерапии, в том числе интратекальной, обеспечило 4-летний безрецидивный период. Рецидив новообразования был повторно удален. Длительность 2-й ремиссии составила 34 мес. В дальнейшем наблюдалось многоэтапное метастазирование опухоли по ликворопроводящим путям головного и спинного мозга. при этом дважды выполнено микрохирургическое лечение с удалением симптомных метастазов в области Ivи III желудочков. при повторных морфологических исследованиях данная опухоль была верифицирована как атипичная тератоидно-рабдоидная опухоль. представленный клинический случай демонстрирует роль активной хирургической тактики в эффективном продолжительном комплексном лечении данной тяжелой патологии.

atypical teratoid rhabdoid tumorintrathecal immunotherapyintraventricular metastasesатипичная тератоидно-рабдоидная опухольинтратекальная иммунотерапиявнутрижелудочковые метастазыOlkhova L.V., Zheludkova O.G., Zubarovskaya L.S. et al. The results of multicenter treatment of atypical teratoid/rhabdoid tumors of the central nervous system in children under 3 years. Voprosy gematologii/onkologii i immunopatologii v pediatrii = Pediatric Hematology/Oncology and Immunopathology 2021;20(2):121–32. (In Russ.) DOI: 10.24287/1726-1708-2021-20-2-121-132Ольхова Л.В., Желудкова О.Г., Зубаровская Л.С. и др. Результаты мультицентрового лечения атипичной тератоидрабдоидной опухоли центральной нервной системы у детей до 3 лет. Вопросы гематологии/онкологии и иммунопатологии в педиатрии 2021;20(2):121–32. DOI: 10.24287/1726-1708-2021-20-2-121-132Lau C.S., Mahendraraj K., Chamberlain R.S. Atypical teratoidrhabdoid tumors: a population-based clinical outcomes study involving 174 patients from the Surveillance, Epidemiology, and End Results database (1973–2010). Cancer Manag Res 2015;7:301–9. DOI: 10.2147/CMAR.S88561Schrey D., Carceller Lechón F., Malietzis G. et al. Multimodal therapy in children and adolescents with newly diagnosed atypical teratoid rhabdoid tumor: individual pooled data analysis and review of the literature. J Neurooncol 2016;126(1):81–90.DOI: 10.1007/s11060-015-1904-0Dardis C., Yeo J., Milton K. et al. Atypical teratoid rhabdoid tumor: two case reports and an analysis of adult cases with implications for pathophysiology and treatment. Front Neurol 2017;8:247. DOI: 10.3389/fneur.2017.00247Dardis C., Yeo J., Milton K. et al. Atypical teratoid rhabdoid tumor: two case reports and an analysis of adult cases with implications for pathophysiology and treatment. Front Neurol 2017;8:247. DOI: 10.3389/fneur.2017.00247Lafay-Cousin L., Hawkins C., Carret A.S. et al. Central nervous system atypical teratoid rhabdoid tumours: the Canadian Paediatric Brain Tumour Consortium experience. Eur J Cancer 2012;48(3):353–9. DOI: 10.1016/j.ejca.2011.09.005Pyanzin S.Yu., Sivtsova E.V. Atypical teratoidrhabdoid brain tumor in children. Neyrokhirurgiya = Neurosurgery 2007;4:47–50. (In Russ.).Пьянзин С.Ю., Сивцова Е.В. Атипическая тератоидно-рабдоидная опухоль головного мозга у детей. Нейрохирургия 2007;4:47–50.Appaji L., Aruna Kumari B.S., Babu K.G. et al. Atypical teratoid rhabdoid tumor of the central nervous system: Case series from a regional Tertiary Care Cancer Centre in South India. J Cancer Res Ther 2017;13(6):1015–22. DOI: 10.4103/0973-1482.174536Appaji L., Aruna Kumari B.S., Babu K.G. et al. Atypical teratoid rhabdoid tumor of the central nervous system: Case series from a regional Tertiary Care Cancer Centre in South India. J Cancer Res Ther 2017;13(6):1015–22. DOI: 10.4103/0973-1482.174536Lee J., Kim D.S., Han J.W., Suh C.O. Atypical teratoid/rhabdoid tumors in children treated with multimodal therapies: The necessity of upfront radiotherapy after surgery. Pediatr Blood Cancer 2017;64(12). DOI: 10.1002/pbc.26663Fischer-Valuck B.W., Chen I., Srivastava A.J. et al. Assessment of the treatment approach and survival outcomes in a modern cohort of patients with atypical teratoid rhabdoid tumors using the National Cancer Database. Cancer 2017;123(4):682–7. DOI: 10.1002/cncr.30405Fischer-Valuck B.W., Chen I., Srivastava A.J. et al. Assessment of the treatment approach and survival outcomes in a modern cohort of patients with atypical teratoid rhabdoid tumors using the National Cancer Database. Cancer 2017;123(4):682–7. DOI: 10.1002/cncr.30405Slavc I., Chocholous M., Leiss U. et al. Atypical teratoid rhabdoid tumor: improved long-term survival with an intensive multimodal therapy and delayed radiotherapy. The Medical University of Vienna Experience 1992–2012. Cancer Med 2014;3(1):91–100. DOI: 10.1002/cam4.161Ardon H., De Vleeschouwer S., Van Calenbergh F. et al. Adjuvant dendritic cell-based tumour vaccination for children with malignant brain tumours. Pediatr Blood Cancer 2010;54(4):519–25. DOI: 10.1002/pbc.22319Burger P.C., Yu I.T., Tihan T. et al. Atypical teratoid/rhabdoid tumor of the central nervous system: a highly malignant tumor of infancy and childhood frequently mistaken for medulloblastoma: a Pediatric Oncology Group study. Am J Surg Pathol 1998;22(9):1083–92. DOI: 10.1097/00000478-199809000-00007Rorke L.B., Packer R., Biegel J. Central nervous system atypical teratoid/rhabdoid tumors of infancy and childhood. J Neurooncol 1995;24(1):21–8. DOI: 10.1007/BF01052653Strother D. Atypical teratoid rhabdoid tumors of childhood: diagnosis, treatment and challenges. Expert Rev Anticancer Ther 2005;5(5):907–15. DOI: 10.1586/14737140.5.5.907Hasselblatt M., Isken S., Linge A. et al. High-resolution genomic analysis suggests the absence of recurrent genomic alterations other than SMARCB1 aberrations in atypical teratoid/rhabdoid tumors. Genes Chromosomes Cancer 2013;52(2):185–90. DOI: 10.1002/gcc.22018Meuleman N., Ahmad I., Duvillier H. et al. Intrathecal donor lymphocyte infusion for the treatment of suspected refractory lymphomatous meningitis: a case report. Eur J Haematol 2006;77(6): 523–6. DOI: 10.1111/j.0902-4441.2006.t01-1-EJH2498.xNeumann M., Blau I.W., Burmeister T. et al. Intrathecal application of donor lymphocytes in leukemic meningeosis after allogeneic stem cell transplantation. Ann Hematol 2011;90(8):911–6. DOI: 10.1007/s00277-011-1171-xMayumi A., Sawada A., Ioi A. et al. Intrathecal infusion of haploidentical non donor lymphocytes for central nervous system leukemic relapse after haploidentical hematopoietic stem cell transplantation. J Pediatr Hematol Oncol 2018;40(2):e129–32. DOI: 10.1097/MPH.0000000000000937Neuwelt E.A., Clark K., Kirkpatrick J.B., Toben H. Clinical studies of intrathecal autologous lymphocyte infusions in patients with malignant glioma: a toxicity study. Ann Neurol 1978;4(4):307–12. DOI: 10.1002/ana.410040404Lu J.Q., Wilson B.A., Yong V.W. et al. Immune cell infiltrates in atypical teratoid/rhabdoid tumors. Can J Neurol Sci 2012;39(5):605–12. DOI: 10.1017/s031716710001533xTalmadge J.E. Immune cell infiltration of primary and metastatic lesions: mechanisms and clinical impact. Semin Cancer Biol 2011;21(2):131–8. DOI: 10.1016/j.semcancer.2010.12.002Van Gool S.W., Holm S., Rachor J. et al. Immunotherapy in atypical teratoid-rhabdoid tumors: Data from a survey of the HGG-Immuno Group. Cytotherapy 2016;18(9):1178–86. DOI: 10.1016/j.jcyt.2016.06.004Van Gool S.W., Holm S., Rachor J. et al. Immunotherapy in atypical teratoid-rhabdoid tumors: Data from a survey of the HGG-Immuno Group. Cytotherapy 2016;18(9):1178–86. DOI: 10.1016/j.jcyt.2016.06.004Hwang K., Koh E.J., Choi E.J. et al. PD-1/PD-L1 and immunerelated gene expression pattern in pediatric malignant brain tumors: clinical correlation with survival data in Korean population. J Neurooncol 2018;139(2):281–91. DOI: 10.1007/s11060-018-2886-5